eISSN: 2084-9842
ISSN: 1643-9279
Postępy w chirurgii głowy i szyi/Advances in Head and Neck Surgery
Current issue Archive About the journal Supplements Editorial board Abstracting and indexing Subscription Contact Instructions for authors Ethical standards and procedures
2/2017
vol. 16
 
Share:
Share:
Case report

Angioleiomyoma of oropharynx – case study

Michalina Staśkiewicz
1
,
Wojciech Gawęcki
2
,
Hanna Klimza
2
,
Małgorzata Wierzbicka
2

1.
Studenckie Koło Naukowe przy Katedrze i Klinice Otolaryngologii i Onkologii Laryngologicznej Uniwersytetu Medycznego im. Karola Marcinkowskiego w Poznaniu
2.
Katedra i Klinika Otolaryngologii i Onkologii Laryngologicznej Uniwersytetu Medycznego im. Karola Marcinkowskiego w Poznaniu
(Postępy w Chirurgii Głowy i Szyi 2017; 2: 7–9)
Online publish date: 2018/04/09
Article file
- angioleiomyoma.pdf  [0.19 MB]
Get citation
 
 

Wstęp

Angioleiomyoma (vascular leiomyoma, naczyniakomięśniak gładkokomórkowy) to rzadka, łagodna zmiana wywodząca się z mięśniówki gładkiej błony środkowej naczyń [1]. Najczęściej występuje w macicy, przewodzie pokarmowym, na kończynach oraz skórze, rzadko w obszarze głowy i szyi [1–3]. Opisywana lokalizacja zmiany – gardło, jest bardzo rzadka, w piśmiennictwie odnotowano pojedyncze przypadki [3–5]. Objawem guza umiejscowionego w gardle mogą być zaburzenia połykania i uczucie obecności ciała obcego. Chirurgiczna resekcja zmiany jest zarówno metodą diagnostyczną, jak i leczeniem z wyboru [1, 6].
Przedstawiamy przypadek uszypułowanego guza wywodzącego się z migdałka podniebiennego u 20-letniej pacjentki z nieobciążonym wywiadem.

Opis przypadku

Pacjentka, lat 20, zgłosiła się do izby przyjęć z powodu uczucia obecności ciała obcego w gardle i zaburzeń połykania od tygodnia. Została przyjęta w trybie pilnym do Kliniki Otolaryngologii i Onkologii Laryngologicznej Uniwersytetu Medycznego w Poznaniu. W badaniu laryngologicznym stwierdzono uszypułowany, balotujący guz zlokalizowany w rejonie dolnego bieguna migdałka podniebiennego lewego, o wymiarach ok. 3 × 4 cm (ryc. 1). Pacjentka nie zgłaszała chorób towarzyszących, wywiad rodzinny był nieobciążony. Wykonano badanie ultrasonograficzne (USG) szyi, w którym nie stwierdzono odchyleń od normy. Podjęto decyzję o chirurgicznym usunięciu zmiany. Resekowany guz został przesłany do badania histopatologicznego. Okres pooperacyjny przebiegał bez powikłań. Morfologicznie zmiana była lita, uszypułowana, okrągłego kształtu (ryc. 2). W badaniu histopatologicznym stwierdzono proliferujące, grubościenne naczynia oraz wiązki włókien mięśniowych. W podścielisku obecne były zmiany zapalne, a na powierzchni owrzodzenia. Obraz mikroskopowy świadczył o rozpoznaniu angioleiomyoma. W badaniu immunohistochemicznym odnotowano obecność wimentyny (+++), SMA (+++), -kateniny (+/–), CD31 (+), Ki67 (+ w 5% komórek).
Pacjentka została objęta regularną kontrolą poradni laryngologicznej.

Omówienie

Naczyniakomięśniak gładkokomórkowy to podtyp mięśniaka gładkokomórkowego (leiomyoma) wywodzącego się z tkanki mezenchymalnej.
Etiologia guza nie została dotąd całkowicie zbadana, implikuje się udział urazu, estrogenu stosowanego miejscowo, zaburzeń równowagi hormonalnej, infekcji, malformacji tętniczo-żylnych, zastoju żylnego oraz translokacji genetycznych [7], jednak u przedstawionej pacjentki nie stwierdzono jednoznacznego czynnika ryzyka.
W związku z dominującym wzorcem naczyniowym angioleiomyoma dzieli się na trzy podtypy: lity (włoś­niczkowy), żylny i jamisty [8].
Zmiana ta najczęściej wywodzi się z układu rozrodczego, pokarmowego oraz mięśni przywłośnych skóry [9]. Angioleiomyoma występuje zwykle między 30. a 60. rokiem życia, przeważnie u płci męskiej [1, 9–12]. Większość guzów stwierdza się na kończynach [12]. Znacznie rzadziej rozwijają się one w rejonie głowy i szyi [1, 9]. Udział procentowy zmian w tej lokalizacji wynosi 8,5–10% w zależności od publikacji [6, 12]. W nielicznych przypadkach stwierdzano angioleiomyo­ma w obrębie małżowiny usznej, jamy nosowej, jamy ustnej, nozdrzy zewnętrznych, szyi, wargi, kąta szpary powiekowej, czoła oraz podniebienia twardego [6, 7, 13]. W piśmiennictwie pojawiają się również przypadki angioleiomyoma krtani [1, 9, 14] oraz niezwykle rzadkie opisy zmian w obrębie gardła [3–5]. U opisywanej pacjentki guz umiejscowiony był nietypowo – w obszarze bieguna dolnego migdałka podniebiennego. W piś­miennictwie można znaleźć pojedyncze opisy podobnej lokalizacji – w obrębie migdałka [4] oraz ściany gardła środkowego [5]. Angioleiomyoma w większości lokalizacji jest bolesna [1, 10], jednak w rejonie głowy i szyi rzadko powoduje dolegliwości bólowe [12], co odpowiada obrazowi klinicznemu przedstawionej pacjentki. Zmiana ta zwykle ma do 2 cm średnicy [11, 13] oraz charakteryzuje się powolnym wzrostem i rzadkimi nawrotami [13].
Do objawów klinicznych występujących u pacjentów ze zmianami w opisywanej lokalizacji zalicza się: uczucie obecności ciała obcego, ból, utrudnione oddychanie, duszność, chrypkę, dyskomfort w obrębie dróg oddechowych, dysfagię, odynofagię, kaszel [1, 5, 10, 11, 14]. W prezentowanym przypadku pacjentka skarżyła się głównie na uczucie ciała obcego w gardle oraz zaburzenia połykania.
Diagnostyka przedoperacyjna angioleiomyoma jest trudna. W badaniu tomografią komputerową zmiana ulega intensywnemu, heterogennemu wzmocnieniu kontrastowemu [3, 12]. Badanie cytologiczne jest niediagnostyczne z powodu bogatej struktury naczyniowej angioleiomyoma [12]. Usunięcie zmiany oraz badanie histopatologiczne stanowią zarówno postępowanie diagnostyczne, jak i leczenie z wyboru [1, 6, 12]. W badaniu histopatologicznym resekowanej zmiany stwierdzono cechy wskazujące na rozpoznanie angioleiomyoma, takie jak charakterystyczny układ grubościennych naczyń oraz wiązek włókien mięśniowych gładkich. Wyniki badania immunohistochemicznego (obecność wimentyny, CD31, SMA) odpowiadają rozpoznaniu [6, 10, 12]. Diagnostyka różnicowa angioleiomyoma powinna obejmować następujące schorzenia: hemangioma, angiofibroma, fibroma, angiomyolipoma oraz angiomyosarcoma, łagodne guzy mezenchymalne (w tym lipoma, schwannoma i neurofibroma), pleomorficzne gruczolaki oraz torbiele [1, 6, 10, 12].
Chirurgiczne usunięcie zmiany wzdłuż jej marginesów lub torebki jest jedynym efektywnym leczeniem z wyboru [2, 11, 12]. Możliwe jest wykonanie przedoperacyjnej embolizacji w celu minimalizacji ryzyka krwotoku [1, 2]. U opisywanej pacjentki zabieg wykonano w znieczuleniu miejscowym, bez wcześniejszej embolizacji. Pacjentka następnego dnia została wypisana do domu.
Rokowanie w przypadku chirurgicznego usunięcia zmiany jest bardzo dobre, nawroty są rzadkie [4, 11]. U przedstawionej kobiety w trakcie 6-miesięcznej obserwacji nie stwierdzono nawrotu.

Piśmiennictwo

1. Zhao X, Yu D, Zhao Y, et al. A case of laryngeal angioleiomyoma and review of literature. Int J Clin Exp Med 2015; 8: 1446-52.
2. Ranjan S, Singh KT. Gingival angioleiomyoma-infrequent lesion of oral cavity at a rare site. J Oral Maxillofac Pathol 2014; 18: 107-10.
3. Kim DE, Lee SK, Kwon SY, et al. Pedunculated angioleiomyoma of the nasopharynx: a case rport. J Korean Soc Radiol 2012; 66: 317-20.
4. Shetty SC, Kini U, D’Cruz MN, Hasan S. Angioleiomyoma in the tonsil: an uncommon tumour in a rare site. Br J Oral Maxillofac Surg 2002; 40: 169-71.
5. Chun JH, Kim HY, Nam SY, et al. A case of angioleiomyoma of the oropharyngeal wall. Korean J Otorhinolaryngol Head Neck Surg 2007; 50: 833-5.
6. Wang CP, Chang YL, Sheen TS. Vascular leiomyoma of the head and neck. Laryngoscope 2004; 114: 661-5.
7. Hung KF, Yan AH, Kao SY, et al. Angioleiomyoma in the right lingual gingival – a case report. Chin J Oral Maxillofac Surg 2005; 16: 179-87.
8. Matsuyama A, Hisaoka M, Hashimoto H. Angioleiomyoma: a clinicopathological and immunohistochemical reappraisal with special reference to the correlation with myopericytoma. Human Pathol 2007; 38: 645-51.
9. Xu Y, Zhou S, Wang S. Vascular leiomyoma of the larynx: a rare entity. Three case reports and literature review. ORL J Otorhinolaryngol Relat Spec 2008; 70: 264-7.
10. Liu Y, Li B, Li L, et al. Angioleiomyomas in the head and neck: a retrospective clinical and immunohistochemical analysis. Oncol Lett 2014; 8: 241-7.
11. Woo KS, Kim SH, Kim HS, et al. Clinical experience with treatment of angioleiomyoma. Arch Plastic Surg 2014; 41: 374-8.
12. Yoon TM, Yang HC, Choi YD, et al. Vascular leiomyoma in the head and neck region: 11 years experience in one institution. Clin Exp Otorhinolaryngol 2013; 6: 171-5.
13. Mahima VG, Patil K, Srikanth HS. Recurrent oral angioleiomyoma. Contemp Clin Dent 2011; 2: 102-5.
14. Sung YE, Rhee CK, Lee KY. A rare case of angioleiomyoma arising in the subglottic area to upper trachea of a patient with underlying asthma. J Pathol Transl Med 2017; 51: 92-5.

Adres do korespondencji:

Michalina Staśkiewicz
Studenckie Koło Naukowe przy Katedrze i Klinice Otolaryngologii i Onkologii Laryngologicznej
Uniwersytet Medyczny w Poznaniu
ul. Przybyszewskiego 49
60-355 Poznań
tel.: +48 61 869 13 97
e-mail: mmstaskiewicz@wp.pl
This is an Open Access journal, all articles are distributed under the terms of the Creative Commons Attribution-NonCommercial-ShareAlike 4.0 International (CC BY-NC-SA 4.0). License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc-sa/4.0/), allowing third parties to copy and redistribute the material in any medium or format and to remix, transform, and build upon the material, provided the original work is properly cited and states its license.
Quick links
© 2024 Termedia Sp. z o.o.
Developed by Bentus.