eISSN: 2084-9842
ISSN: 1643-9279
Postępy w chirurgii głowy i szyi/Advances in Head and Neck Surgery
Current issue Archive About the journal Supplements Editorial board Abstracting and indexing Subscription Contact Instructions for authors Ethical standards and procedures
2/2020
vol. 19
 
Share:
Share:
more
 
 

Hibernoma of the neck – case report of rare adipose tissue tumor

Joanna Cieślik
1
,
Paweł Cenda
1
,
Paweł Majchrzak
2
,
Paweł Dobosz
1

1.
Klinika Otolaryngologii i Chirurgii Onkologicznej Głowy i Szyi, 5. Wojskowy Szpital Kliniczny z Polikliniką w Krakowie
2.
Zakład Patomorfologii, 5. Wojskowy Szpital Kliniczny z Polikliniką w Krakowie
(Postępy w Chirurgii Głowy i Szyi 2020; 2: 15–18)
Online publish date: 2021/04/07
Article file
- Zimowiak szyi.pdf  [0.27 MB]
Get citation
ENW
EndNote
BIB
JabRef, Mendeley
RIS
Papers, Reference Manager, RefWorks, Zotero
AMA
APA
Chicago
Harvard
MLA
Vancouver
 
 

Wprowadzenie

Zimowiak to rzadki guz tkanek miękkich składający się z pozostałości brązowej tkanki tłuszczowej. Najczęściej opisywane przypadki hibernoma występowały w obszarze uda, barku, pleców, okolicy międzyłopatkowej, pachy i klatki piersiowej [1, 2] ze względu na przetrwanie brunatnego tłuszczu płodowego w tych miejscach. Zwykle zimowiak szyi ma postać bezobjawowego, wolno rosnącego guza i występuje głównie u mężczyzn w wieku 30–50 lat [1, 3]. Obrazowanie metodą rezonansu magnetycznego (MRI) odgrywa kluczową rolę w procesie diagnostyki przedoperacyjnej, często cenny jest również wynik biopsji cienkoigłowej (BACC). Leczeniem z wyboru jest radykalne usunięcie chirurgiczne guza.
W artykule opisano przypadek hibernoma szyi u mężczyzny w średnim wieku.

Opis przypadku

Mężczyzna 45-letni z nadciśnieniem tętniczym i bezobjawowym, przewlekłym zapaleniem wątroby typu B został skierowany do naszej kliniki w celu usunięcia guza prawej okolicy nadobojczykowej. Pacjent zauważył guz ok. 5 miesięcy wcześniej, od 4 miesięcy cierpiał na dysfagię. Negował duszność, ból szyi, nocne poty, niezamierzoną utratę masy ciała oraz objawy infekcji. Zanim chory trafił do naszego szpitala, był diagnozowany w innym ośrodku. Badanie ultrasonograficzne (USG) wykazało dobrze ograniczony guz o wymiarach 80 × 40 mm z przestrzeniami płynnymi i obfitym unaczynieniem. Guz zlokalizowany był za prawym mięśniem mostkowo-obojczykowo-sutkowym (MOS), rozciągał się od poziomu kości gnykowej do obojczyka. Ponadto w okolicy podżuchwowej lewej opisano węzeł chłonny o wymiarach 97 × 43 mm. Następnie wykonano BACC, ale wynik był niediagnostyczny. W MRI z kontrastem stwierdzono owalny guz o wymiarach 70 × 48 × 100 mm, leżący w prawej przestrzeni przygardłowej, zlokalizowany od poziomu nagłośni do końca mostkowego obojczyka, sięgający przyśrodkowo do linii środkowej ciała i bocznie do tylnej części mięśni przedkręgowych (ryc. 1). Guz przemieszczał prawą tętnicę szyjną wspólną, część krtani i prawy płat tarczycy do przodu, natomiast żyłę szyjną wewnętrzną bocznie. Masa wykazała pośrednią intensywność sygnału T1 i T2, słabo wzmacniała się po podaniu kontrastu. Ponadto opisano nieco powiększony węzeł chłonny szyi rejonu IIA o wymiarach 17 × 12 mm. Podejrzenie nerwiakowłókniaka zostało postawione ze względu na lokalizację i słabe wzmocnienie kontrastowe guza. Wykonano kolejną BACC, której wynik ujawnił zimowiaka.
Przy przyjęciu do Kliniki Otolaryngologii i Chirurgii Onkologicznej Głowy i Szyi stwierdzono niebolesny, nieruchliwy guz w prawym rejonie nadobojczykowym, o wymiarach 90 × 40 mm, skóra nad guzem była niezmieniona. U pacjenta nie stwierdzono limfadenopatii w obrębie głowy i szyi. Badanie endoskopowe krtani nie wykazało żadnych patologii.
Pacjenta zakwalifikowano do zabiegu w znieczuleniu ogólnym. Wykonano 10-centymetrowe nacięcie wzdłuż prawego MOS. Odsłonięto przestrzeń naczyniową szyi i brązowego guza między naczyniami. Guza wypreparowano częściowo na tępo i częściowo na ostro, zamykając liczne odżywiające go naczynia. Zabieg był radykalny. Makroskopowo guz o wymiarach 9 × 6 × 3 cm był wielopłatowy, mocno unaczyniony, barwy brązowo-opalizującej, posiadał torebkę (ryc. 2). Pacjent zniósł okres pooperacyjny bez powikłań, dlatego został wypisany do domu w drugiej dobie po zabiegu. Ostateczne badanie histopatologiczne potwierdziło rozpoznanie typowego zimowiaka. W badaniu patologicznym opisano obecność jasnych, owalnych, okrągłych i poligonalnych komórek o zwakuolizowanej cytoplazmie. W utkaniu guza obecne były mniej liczne, rozproszone komórki kwasochłonne o ziarnistej cytoplazmie oraz komórki o pojedynczej wakuoli wypełniającej całą komórkę. Jądra komórek nowotworowych były położone głównie centralnie i nieco ekscentrycznie, z widocznym jąderkiem. Guz był dobrze unaczyniony, miał obfitą sieć naczyń w podścielisku. Nie opisano atypii adipocytowej (ryc. 3). Pacjent zgłosił się do poradni tydzień po operacji, czuł się dobrze, rana goiła się prawidłowo. Mężczyzna jest pod obserwacją w naszej poradni od 11 miesięcy i do tej pory nie ma objawów nawrotu choroby.

Omówienie

Zimowiak jest rzadkim, niezłośliwym guzem tkanek miękkich zlokalizowanym głównie w obszarach, w których utrzymuje się brązowa płodowa tkanka tłuszczowa. Pierwsza osoba z zimowiakiem została opisana przez Merkel w 1906 roku, guz nazwano pseudolipoma [4]. W 1914 roku Gery zaproponował określenie hibernoma ze względu na podobieństwo tkanki guza do brązowego tłuszczu występującego u zimujących ssaków [5]. Uważa się, że brązowa tkanka tłuszczowa chroni przed hipotermią małe ssaki i noworodki poprzez bezdrgawkową termogenezę [6]. Mitochondria obecne w dojrzałych brązowych adipocytach wykazują ekspresję dużej ilości termogeniny (białka UCP 1), będącej kanałem jonowym. Przechodzenie protonów z przestrzeni międzybłonowej mitochondrium do macierzy mitochondrialnej generuje ciepło [6]. Początkowo uważano, że brązowa tkanka tłuszczowa nie pełni żadnej funkcji u dorosłych. Późniejsze badania wykazały potencjalną rolę brązowego tłuszczu w metabolizmie dorosłych poprzez syntezę cząsteczek sygnałowych, takich jak neuregulina 4, adiponektyna, interleukina 6, czynnik wzrostu śródbłonka naczyniowego (VEGF) [6, 7]. Ponadto Cypess i wsp. wykazali, że brązowa tkanka tłuszczowa przetrwała u 7,5% kobiet i 3,1% mężczyzn w ich grupie pacjentów, a jej ilość była odwrotnie skorelowana ze wskaźnikiem masy ciała [7].
Hibernoma szyi występuje zwykle u dorosłych, ze szczytem zachorowań między trzecią a piątą dekadą życia. W piśmiennictwie anglojęzycznym opisano trzy przypadki tego łagodnego guza u dzieci: u 2-letniego chłopca [8], 2,5-letniej dziewczynki [9] oraz 16-letniej dziewczynki [2].
W diagnostyce różnicowej zimowiaka powinno się wziąć pod uwagę między innymi tłuszczaka i tłuszczakomięsaka. Na obrazach MRI bez kontrastu widać dobrze zaznaczoną, zmiennie jednorodną masę o gęstości zbliżonej do sąsiedniej tkanki tłuszczowej podskórnej [10–12]. Rezonans magnetyczny może być pomocny w różnicowaniu zimowiaka z tłuszczakiem (ale nie tłuszczakomięsakiem), ponieważ zimowiak jest bardziej unaczyniony i ma przegrody o długości powyżej 2 mm, a przegrody w tłuszczakach mają zwykle mniej niż 2 mm [12]. Zarówno hibernoma, jak i tłuszczakomięsak są hiperintensywne w obrazach MRI w sekwencjach T1 i T2, ale mniej niż tłuszcz i tłuszczak [11]. Na podstawie MRI u naszego pacjenta uwzględniono początkową błędną diagnozę nerwiakowłókniaka, biorąc pod uwagę lokalizację i słabe wzmocnienie pokontrastowe.
Podsumowując – zimowiak jest rzadkim, niezłośliwym nowotworem zbudowanym z brązowej tkanki adipocytowej. Obraz kliniczny hibernoma może być podobny do obrazu innych niezłośliwych lub złośliwych guzów.

Konflikt interesów

Autorzy nie zgłaszają konfliktu interesów.
1. Furlong MA, Fanburg-Smith JC, Miettinen M. The morphologic spectrum of hibernoma: a clinicopathologic study of 170 cases. Am J Surg Pathol 2001; 25: 809-14.
2. Pracy P. Hibernoma of the neck: report of a new case and literature review of a rare benign tumour of the brown fat. Otorhinolaryngologist 2018; 11: 116-9.
3. Minni A, Barbaro M, Vitolo D, et al. Hibernoma of the para-glottic space: an unusual tumour of the larynx. Acta Otorhinolaryngol Ital 2008; 28: 141-3.
4. Merkel H. On a pseudolipoma of the breast. Beitr Pathol Anat 1906; 39: 152-7.
5. Gery L. In discussion of MF Bounel’s paper. Bull Mem Soc Anat 1914; 89: 1111-2.
6. Wang GX, Zhao XY, Lin JD. The brown fat secretome: metabolic functions beyond thermogenesis. Trends Endocrinol Metab 2015; 26: 231-7.
7. Cypess AM, Lehman S, Williams G, et al. Identification and importance of brown adipose tissue in adult humans. N Engl J Med 2009; 360: 1509-17.
8. Khattala K, Elmadi A, Bouamama H, et al. Cervical hibernoma in a two year old boy. Pan Afr Med J 2013; 16: 27.
9. Attar ZB, Muzaffar S. An unusual case of benign hibernoma in the paediatric age group. J Coll Physicians Surg Pak 2006; 16: 237-8.
10. Elqatni M, Ghafir D. Images in clinical medicine. Hibernoma of the neck. N Engl J Med 2012; 367: 1636.
11. DeRosa DC, Lim RB, Lin-Hurtubise K, et al. Symptomatic hibernoma: a rare soft tissue tumor. Hawaii J Med Public Health 2012; 71: 342-5.
12. Rodriguez Ruiz A, Saussez S, Demaesschalck T, et al. Hibernoma: a rare case of adipocytic tumor in head and neck. BMC Ear Nose Throat Disord 2017; 17: 13.
This is an Open Access journal, all articles are distributed under the terms of the Creative Commons Attribution-NonCommercial-ShareAlike 4.0 International (CC BY-NC-SA 4.0). License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc-sa/4.0/), allowing third parties to copy and redistribute the material in any medium or format and to remix, transform, and build upon the material, provided the original work is properly cited and states its license.
Quick links
© 2021 Termedia Sp. z o.o. All rights reserved.
Developed by Bentus.